巨大創傷性肺囊腫的治療及文獻回顧

前 言

肺囊腫定義為肺組織薄壁的充氣性囊腫，最常見於細菌性肺炎兒童患者，因其肺部較脆弱；但也可能發生在鈍性胸部外傷(blunt thoracic trama)、吸入腐蝕性化學物或接受正壓呼吸器通氣的患者⁽¹⁾。創傷性肺囊腫(traumatic pneumatocele，TP)是一種非常罕見的疾病，主要發生在兒童和年輕人。在肺部影像上，疾病的特徵是可以觀察到沒有上皮襯裡的薄壁空腔充滿空氣、液體或血液的外觀，同時可並存氣胸或縱膈腔氣腫。除肺尖外，肺部任何地方都可以產生不同大小及數量的肺囊腫⁽²⁾。TP臨床上意味肺組織受到極廣泛激烈的破壞，肺損傷程度比單純的肺部挫傷更嚴重^(3,4)；臨床表現是非特異性的，這些症狀包括：胸痛、咳嗽、咳血和呼吸困難，極少數情況下會併發精神狀況改變⁽⁵⁾。簡單的創傷性肺囊腫病例，多數接受保守治療即可治癒；僅當發生併發症(如嚴重感染或危及生命的緊急情況)時，才建議進行手術治療；電腦斷層掃描是目前檢測創傷性肺囊腫最佳的工具。我們近期有一位成功處理治癒的個案經驗，病患是因摔倒而導致胸部受傷的18歲男性，經胸部電腦斷層掃描檢查，顯示肺葉右上方有10.5×8.5×6.4 cm³的空洞病變、雙側下肺葉挫傷及輕度氣胸，但無肋骨骨折。在保守治療下，病情持續追蹤約8個月，直至完全痊癒。我們以影像軟體記錄胸部X光的時序變化，深入分析其自然癒合的過程，此為目前文獻所知最大的創傷性肺囊腫案例。

臨床過程

一位18歲剛來台3個月的男性越南移工，無特別過去病史，病患主述於工作時站在堆高機工作檯後方，不料堆高機發生右側傾倒事故，身體被前後夾住導致胸壁直接撞擊地面，立刻發生呼吸困難和劇烈胸痛，被立即轉送本院外科急診室。胸部X光顯示肺野右側中上方有大片似毛玻璃狀的混濁影像(大小約13.1×8.9 cm²）。胸部電腦斷層檢查後，肺葉右上方呈現一個巨大的空洞病變(10.5×8.5×6.4 cm³)，並伴有雙側下肺葉挫傷和右側輕度氣胸，但無肋骨骨折(圖1)。兩天後，胸部X光顯示右側胸壁橫膈角(C-P angle)變鈍，且患者的血紅素數值從14.4 mg/dl降至11.9 mg/dl，懷疑肋膜腔積血而置入胸管引流。由於沒有肋骨骨折，患者臨床表徵於置入胸管後顯著改善，經胸部X光追蹤，一週後囊腫範圍明顯縮小。為了客觀紀錄囊腫縮小的變化，我們使用本院的影像判讀軟體(Smartiris, TEDPC UltraQueryEx 0.0.56.66 Build22)測量囊腫範圍，以周長、縱軸和橫軸長度作為指標，具體估算囊腫縮小的變化，以了解癒合的過程(圖2)。囊腫癒合數據顯示，第1週，囊腫縮小較明顯，橫軸長度減半。第8天，囊腫空腔內出現氣液相水平線，之後3天氣液相水平上升，隨後穩定下降，3週後氣液相水平完全消失，只剩囊腫的實質外觀。患者住院18天病況恢復穩定後出院，並於門診定期密切追蹤。患者胸部X光顯示，影像囊腫約249天後完全消失(圖3)。

文獻回顧及討論

TP發生的機轉常見於車禍或跌倒後導致鈍性胸部外傷後的幾天內，目前可解釋的病理及生理變化過程，目前普遍被接受的是連續兩階段損傷的理論⁽⁶⁾：(1)起初，外傷後產生猛烈壓縮的慣性能量撕裂肺實質；(2)隨後在有柔韌彈性的胸壁上產生減壓力(decompression force)，使肺部產生負壓而加大撕裂肺部，同時再吸入空氣、液體和(或)血液後，肺囊腫範圍增加至內部與周遭肺組織壓力達成平衡為止。外傷性肺囊腫此類型的病變通常可根據腔內是否存在血液而分為“複雜性TP”或“非複雜性TP” ⁽⁵⁾，但應先排除已存在的肺部病變，例如：先天性囊腫，肺炎、肺結核及肺膿瘍感染後的病變，或含空洞的肺癌⁽⁷⁾，並可藉由核磁共振(MRI)區分肺囊腫血腫與其他囊腫疾病(如炎症引起的囊腫) ⁽⁸⁾。文獻報導大型肺囊腫(直徑超過4 cm)較可能引起併發症，包括：感染、擴大血腫範圍和加速損害呼吸系統^(9,10)。部分文獻指出，大型且復雜的創傷性囊腫進行手術處理治療的概念，主要目的是預防併發症產生。另外，大型肺囊腫經保守治療6個月後，空腔仍頑固存在者，亦需介入開胸手術矯正^(9,11)。病患對抗生素或引流治療反應無效、出血無法控制或臨床感染病灶惡化，也可考慮手術治療。

創傷性肺囊腫的存在意味肺組織廣泛性的損傷，涉及的損傷程度比單純的肺挫傷更為嚴重。肺囊腫可能以各種形式出現，包括單一或多個，外觀多呈橢圓形或球形空腔，約有20%的患者合併肋骨骨折。Chon等於2015年發表最大系列的創傷性肺囊腫報告，電腦斷層影像顯示有8.3%(81/918)的囊腫發生於成年鈍性胸部創傷患者⁽⁵⁾。當囊腫尺寸小於2 cm，則胸部X光檢查有高達20%易被肺挫傷影像遮閉，而電腦斷層掃描準確率可達96% ⁽¹²⁾。Lindsey⁽¹³⁾在2018年統計發現，13%的兒童肺挫傷患者(25/204)併有肺囊腫，最大囊腫直徑為3.7 cm。綜合前述TP癒合過程文獻推測，Chon等人估算平均消融時間為25.3天，而複雜性肺囊腫合併出血者則為145.8天⁽⁵⁾。

我們為了精確計算案例囊腫的變化，利用影像判讀軟體估算囊腫的周長、縱軸及橫軸長度代表的相對體積。在TP吸收期間，周長的變化為0.15cm/天、縱軸為0.03cm/天及橫軸為0.03cm/天。第1週，上述三個測量值呈現顯著下降，分別為1.28cm/天、0.0095cm/天和0.59cm/天。胸部X光具體的變化，隨著下肺的重新膨脹，以及胸部X光隱約可見的空氣水平相，肋膜外胸腔的適當引流和TP中血液的再吸收，顯示肺已重新擴展並恢復肺功能。若有肺擴張不全情況發生，意味有肺組織局部免疫功能下降，則患者易罹致肺炎，臨床上會出現高燒症狀。病患於患病過程中否認有任何咳血症狀，因此推測肺囊腫破裂未波及明顯的血管。我們推論，於未發生(或輕度)咳血和肋骨完整的情況下，即使TP範圍很大，患者也能順利康復，從而帶來無併發症的良性預後。關於巨大TP中表現出看似可怕的臨床影像，急診和胸腔科醫師都應熟悉這種情況的診斷和處理。